耳 鼻 臨床 85:11;1815～1819, 1992 1815

咬 筋 内 にみ られ た血管 内皮 腫 例

渡邉 昭仁. 篠原 、宏

畔田 貢*・江端 正祐*

Hemangioendothelioma of the Masseter; A Case Report

Akihito Watanabe, Hiroshi Shinohara,

Mitsugu Kuroda and Masahiro Ebata

(Nikko Memorial Hospital)

Hemangioma is common in the head and neck area, but intramuscular hemangiomas are rare. We report a case of hemangioendothelioma of the masseter.

A 26-year-old male with swelling of the left cheek was referred to the Department of Otolaryngology of Nikko Memorial Hospital. The mass had appeared three month before and had gradually become bigger during the previous week. On physical examination, a 4.8 cm x 4.6 cm tumor mass was palpated in the left cheek. The mass could be freely mov-ed from side to side but not vertically.

A horizontal slightly curved upper cervical incision was made 2 to 3 cm below the angle of the mandible. The masseter muscle was dissected and the mass was removed en bloc along with a few strands of skeletal muscle. The postoperative course is uneventful and facial palsy did not occurr.

The mass was diagnosed pathologically as hemangioendothelioma of the masseter.

Key words: hemangioendothelioma, intramuscular hemangioma, masseter

は じめに

1923年Massonが 内皮細胞の著 しい増殖が血

管内に生 じた腫瘍性病変をvegetantintravascu1-

lare hemangioendothe1iomaと して報告 して以

来, 各領域で血管内皮腫 として報告されている

が, その報告数は少ない1)～3).

本邦報告例において, 咬筋内腫瘍では海綿状

血管腫が多 くを占め, 血管内皮腫の報告はわれ

われの渉猟 し得た限 りでは見当らなかった.

今回われわれは, 咬筋内に発生 した血管内皮

腫症例を経駿したので報告する.

症 例

症例:26歳, 男性.

現病歴:平 成3年2月 左頬部の無痛性腫瘤を

自覚 し, 徐々に増大したため, 同年5月22日 当

院 口腔外科を受診, 6月3日 当科紹介された.

既往歴、:咬筋部の外傷等の既往なし.

家族歴:特 記すべきことなし.

初診時所見:左 咬筋部に前後方向に可動性が

あ り, 上下方向に可動 性の乏 しい4.8×4.6

日鋼記念病院耳鼻咽喉科*日 鋼記念病院歯科口腔外科

1816 渡 邉 昭 仁, 他3名 耳鼻臨床85:11

cmの 円形の腫瘤を触知 した(図1). 尚, 腫瘤

は比較的軟 らか く, 咬みしめた時には硬 く突出

す るが, 大 きさに変化は見 られなかった. 顔面

神経麻痺は見られず, 腫瘤上で聴診器における

血管雑音は聴かれなかった. その他耳鼻咽喉科

図1初 診時顔貌

的所見には異常はみられなかった.

画像診断:

単純 レントゲン写真;石 灰化は見られず, 正

常 レントゲン所見であった.

超音波検査;腫 瘍は咬筋内に限局してお り嚢

胞性な部分と充実性な部分が認められた.

CT検 査;単 純CTで は腫瘍は咬筋内にみ ら

れ辺縁高信号, 内部低信号として映しだされた.

造 影CTで は腫瘍内部が一部造影 された(図

2).

図2造 影CT

(T1強 調画像) (T2強 調画像)

図3MRI

耳鼻臨床85:11 咬筋内血管 内皮腫 1817

MRI検 査;腫 瘍 は 咬 筋 内 に み ら れT1強 調

画 像 にお い て 腫 瘍 内 に4つ の 高 信 号 で 境 界 明 瞭

なcomponentが 見 られ た. ま たT2強 調 画 像

では 周 囲 を 高 信 号 で 囲 まれ た 内 部 信 号 不 均 一 な

腫 瘍 が 認 め られ た(図3).

以 上 に よ り, 咬 筋 内に 発 生 す る腫 瘍 で 特 に 発

生 頻 度 の高 い血 管 腫 等 を 疑 い, digita1 subtrac-

ti0n angiography(以 下DSAと 略 す), RIア ン

ギ オ グ ラ フ ィー を行 った.

DSA:顎 動 脈, 顔 面 動 脈 か ら分 岐 した 咬 筋

へ の動 脈 に つ い て は は っ き り同 定 で きた が,

tumor stainやpooling等 の 所 見 は認 め られ ず

正 常 所 見 で あ った(図4).

RIア ンギオグラフィー:99mTcRBCを 用 い

たRIア ンギオグラフィーのスペ クト像では水

平断, 冠状断ともに左咬筋腫瘍部位に一致 して

集積像が認められた(図5).

さらに確定診断をつけるためにエコーガイ ド

下にfine needle aspilation biopsyを 施行 したと

ころ, hematomaの 診断で腫瘍細胞は得 られな

かった.

治療:咬 筋内血管腫を考え, 平成3年6月24

日全身麻酔下に腫瘍摘出術を施行した. 下顎骨

下縁よ り約一横指下方に水平皮膚切開を加えた.

広頸筋下にて顔面神経下顎縁枝を同定 し, 顔面

神経を本幹方向にたどり周囲と剥離, 保存 した.

図4DSA

(水平断)(冠 状 断)

図5RIア ンギ ォグラフィ_

↑に集積像がみ られた,

図6手 術所見

↑は腫瘍を示す.

1818 渡 邉 昭 仁, 他3名 耳鼻 臨床85:11

顔面神経の下顎縁枝を上方の皮弁 と共に挙上 し

ながら咬筋を明視下におき, 腫瘍にアプロ-チ

した. 腫瘍は暗赤色を呈 し弾性軟で被膜に包ま

れていた(図6). 周囲組織を一部つけて腫瘍を

摘出した. 摘出時出血はごく少量であ り, 流入,

流出血管は, はっき りしなかった. 術後, 顔面

神経下顎縁枝に軽度の麻痺を起こしたが, 約3

ヵ月後には改善 し, 再発傾向なく外来経過観察

中である.

病理組織(図7, 8):HE染 色弱拡大にて拡

張 した血管内に血栓の形成がみられ, 一部に血

管内皮細胞の増殖が見られる. また ビクトリア

ブルー染色を加え弾性線維を染色すると, 内皮

細胞の増殖はこの弾性線維を含む拡張 した血管

腔の内部で行われていた. 強拡大では内皮細胞

は乳頭状に増殖 していた. しか し, 核分裂像,

細胞の異型性がないこと, などより良性血管内

図7病 理組織(HE染 色 ×2.5)

図8病 理組織(HE染 色 ×50)

皮腫と診断した。

考 察

全血管腫症例に対 して筋肉内血管腫の発生頻

度は低 く, Watsonら4)に よると1308例 の血管

腫 中0.8%に す ぎない と報告 され てい る.

Scott5)に よると393例 の筋肉内血管腫中, 頭頸

部領域に発生 したものは13.5%に みられている.

さらに頭頸部領域のなかでは咬筋内が一番多 く,

次いで僧帽筋に多く見 られている. 本邦におい

ても咬筋内血管腫は過去30数 例の報告がなされ

ている6)。しかし, これまでの報告例での病理

組織診断は海綿状血管腫が多 くを占め, 血管内

皮腫の報告はわれわれが渉猟 し得た範囲では見

当らなかった.

血管内皮腫は, 組織学的に血管隙を囲む内皮

細胞の乳頭状増殖か らな り, これは血栓の器質

化過程の異常により内皮細胞の増殖をきた した

もので真の腫瘍ではないと理解されているが,

なかには血管肉腫 と鑑別を要することがある.

これ まで もSalyerら7), McClatcheyら8)等 多

くの報告者が組織学的鑑別点について考察を加

えている. 良性では大きな血管腔内のみに増殖

すること, 核分裂を欠 くか非常に少ないこと,

壊死組織が存在 しないこと, 乳頭状増殖の内皮

細胞は2層 以内が多いことなどを挙げ, 血管肉

腫 との鑑別をしている.

また, 筋肉内1血管腫は術前診断が難 しく,

Scott5)は術前診断がついた ものは8%に すぎな

いと述べている. 鈴木 ら9)は毛細血管や動静脈

奇形は通常, 動脈撮影により描出可能であるが,

海綿状血管腫を造影することは難 しく, 特に栄

養動脈が非常に細い場合, 血管腫 自体が毛細管

より静脈側すなわちpost-capil1aryに 位置 して

いる場合には描出は困難であると述べている.

一方RIア ンギオグラフィーがこれ らの描出を

可能にしてきた。われわれの症例 も血管造影検

査では明確な陽性所見が得られなかったが,

RIア ンギオグラフィーにて腫瘍に一致 した集

積像が得られた. 術前に血管腫を疑 った場合,

これらの検査を組み合わせることにより, 難 し

耳鼻 臨床85:11 咬筋 内血管 内皮腫 1819

いと言われている筋肉内血管腫の術前診断が容

易になってくるものと思われた.

咬筋内血管腫の治療は手術治療が最も確実な

方法であると考えられている. その方法として

口内法, 口外法の報告があるが, 口腔外科領域

では口内法が見 られ10)11), 耳鼻咽喉科領域の報

告では口外法が多 く見られた12)13). それぞれ,

長所短所はあるが, 市村 ら14)は口内法は創痕

が 目立ちにくいとい う長所はあるものの, 無菌

操作がしにくい, 術野が狭い, 顔面神経が明視

野に入 らず損傷の危険を伴 うなどの短所を指摘

している. これに対 し口外法は十分な視野が と

れ, 重要組織を確実に同定 し得る利点があると

述べている. われわれも, 腫瘍を明視野におく

ために口外法を用いた. 顔面神経を同定保存 し

なが ら十分な視野で腫瘍摘出ができ, 咬筋内腫

瘍の摘出には口外法が有用であると思われた.

ま と め

1. 咬筋内にみ られた血管内皮腫の一例を報

告 した.

2. 今回の画像診断において血管造影検査で

は腫瘍は同定できなかったが, RIア ンギオグ

ラフィーでは陽性所見が得られ, 有用であった.

3. 咬筋内腫瘍の摘出には 口外法が有用であ

った.

本稿を終えるにあた り, 病理組織診断において御

指導頂いた北海道大学医学部第二病理学教室藤岡保

範助教授に深謝致します.

本論文の要旨は第2回 日本頭頸部外科学会にて報

告した.

参考文献

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12) 稲木匠子, 松本 康, 丘 村 煕, 他:咬 筋 内一血

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13) 井上 耕, 宮 田 守, 森 田 守:術 前診断が可

能であ った咬筋内血管腫の1例. 耳喉59:399

～403, 1987.

14) 市村恵一, 田中利善, 北 原伸郎:咬 筋 に対す る

外科的 アプローチ. 耳鼻臨床82:1209～1219,

1989.

原稿受付:平 成4年2月24日

原稿採択:平 成4年4月1日

別刷請求先:渡 邉昭仁

〒051室 蘭市新富町1-5-13

日鋼記念病院耳鼻咽喉科