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201 Julio-Septiembre 2007 PRESENTACIÓN DE CASO CLÍNICO Malformación adenomatoidea quística pulmonar. Consideraciones acerca del abordaje radiológico a propósito de un caso 1 Del Servicio de Radiología del Instituto Nacional de Pediatría, 2 Del Servicio de Pedriatría del INP, 3 Del Departamento de Imagenología del Centro CT Scanner de México, 4 Del Servicio de Patología INP, y 5 Del Servicio de Patología Pediátrica del INP. Av. Insurgentes Sur 3700-C, Col. Insurgentes Cuicuilco, 04530, México, D.F. Copias (copies): Dra. Sara Alejandra Solórzano Morales E-mail: [email protected] Anales de Radiología México 2007;3:201-208. continúa en la pág. 202 RESUMEN Introducción: La malforma- ción adenomatoidea quística es una enfermedad pulmonar ca- racterizada por la proliferación del epitelio respiratorio en los bronquiolos terminales seguida de la formación de quistes. Presentación del caso: Niño de cuatro días de edad. que nació en el Instituto Nacio- nal de Perinatología y fue en- viado al Instituto Nacional de Pediatría para diagnóstico y tra- tamiento. Fue producto de un embarazo normal. En la sema- na 36 de gestación se descu- brió por ultrasonido una tumo- ración quística bilobulada en el hemitórax derecho. Se pensó que era una de las siguientes patologías: hernia diafragmática congénita, quiste broncogénico o malformación adenomatoidea quística. La Radiografía de tórax mos- tró una opacidad redondeada en el hemitórax derecho que des- plazaba las estructuras del me- diastino, el ultrasonido una masa quística multicameral. La TAC permitió valorar sus dimensio- nes, la presencia de niveles hi- droaéreos, la relación con el parénquima pulmonar adyacen- te y con el árbol traqueobron- quial. Discusión: La malformación adenomatoidea quística pulmo- nar (MAQP), ocurre en uno de cada 5,000 a 20,000 nacidos vi- vos. El diagnóstico correcto per- mite dar un tratamiento especí- fico y oportuno. El presente caso corresponde a una MAQP tipo 1. Palabras clave: Enferme- dad adenomatoidea quística, quiste pulmonar, malformacio- nes congénitas de la vía aérea pulmonar. Introducción La malformación adenomatoidea quística pulmonar (MAQP) fue descrita por primera vez por Bartholin en1697 y posteriormente por Chin y Tang en 1949. En 1978 Stocker estableció la clasificación anatomopato- lógica de la enfermedad basada en el tamaño de los quistes en tres tipos, posteriormente este autor modifi- có su clasificación y la amplió a cinco grupos (Cuadro I), basándose en hechos clínicos, criterios macroscó- picos y microscópicos resaltando la importancia del lu- gar del árbol bronquial donde presuntamente se origi- na el defecto. No hay predominio de raza, edad mater- na o predisposición familiar. Predomina ligeramente en el género femenino. Representan 25% de las malfor- maciones congénitas del pulmón y 95% de las enfer- medades quísticas pulmonares. 1-3 Ocurre un caso en cada 5,000 a 20,000 nacimien- tos. Las manifestaciones aparecen en 60% de los casos durante la etapa neonatal, otro 20% entre el primero y los seis meses de edad. Puede ser asintomático y des- cubrirse fortuitamente en una radiografía de tórax en cualquier momento de la vida. 4,5 En el 51% de los casos, las lesiones se localizan en el hemitórax izquierdo; 14% son bilaterales y cuatro veces más probable que sea unilobular; rara vez afec- ta todo un pulmón. 6

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1 Del Servicio de Radiología del Instituto Nacional de Pediatría, 2 Del Servicio de Pedriatríadel INP, 3 Del Departamento de Imagenología del Centro CT Scanner de México, 4 DelServicio de Patología INP, y 5 Del Servicio de Patología Pediátrica del INP. Av. InsurgentesSur 3700-C, Col. Insurgentes Cuicuilco, 04530, México, D.F.Copias (copies): Dra. Sara Alejandra Solórzano MoralesE-mail: [email protected]

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continúa en la pág. 202

RESUMEN

Introducción: La malforma-ción adenomatoidea quística esuna enfermedad pulmonar ca-racterizada por la proliferacióndel epitelio respiratorio en losbronquiolos terminales seguidade la formación de quistes.

Presentación del caso:Niño de cuatro días de edad.que nació en el Instituto Nacio-nal de Perinatología y fue en-viado al Instituto Nacional dePediatría para diagnóstico y tra-tamiento. Fue producto de unembarazo normal. En la sema-na 36 de gestación se descu-brió por ultrasonido una tumo-

Dra. Sara Alejandra Solórzano Morales,1

Dr. José Luis Patiño Galeana,2

Dr. Fernando Gil Cortés,3

Dr. Daniel Carrasco Daza,4

Dr. Gonzalo Valdez Duarte5

ración quística bilobulada en elhemitórax derecho. Se pensóque era una de las siguientespatologías: hernia diafragmáticacongénita, quiste broncogénicoo malformación adenomatoideaquística.

La Radiografía de tórax mos-tró una opacidad redondeada enel hemitórax derecho que des-plazaba las estructuras del me-diastino, el ultrasonido una masaquística multicameral. La TACpermitió valorar sus dimensio-nes, la presencia de niveles hi-droaéreos, la relación con elparénquima pulmonar adyacen-te y con el árbol traqueobron-quial.

Discusión: La malformaciónadenomatoidea quística pulmo-nar (MAQP), ocurre en uno decada 5,000 a 20,000 nacidos vi-vos. El diagnóstico correcto per-mite dar un tratamiento especí-fico y oportuno. El presentecaso corresponde a una MAQPtipo 1.

Palabras clave: Enferme-dad adenomatoidea quística,quiste pulmonar, malformacio-nes congénitas de la vía aéreapulmonar.

IntroducciónLa malformación adenomatoidea quística pulmonar

(MAQP) fue descrita por primera vez por Bartholinen1697 y posteriormente por Chin y Tang en 1949. En1978 Stocker estableció la clasificación anatomopato-lógica de la enfermedad basada en el tamaño de losquistes en tres tipos, posteriormente este autor modifi-có su clasificación y la amplió a cinco grupos (CuadroI), basándose en hechos clínicos, criterios macroscó-picos y microscópicos resaltando la importancia del lu-gar del árbol bronquial donde presuntamente se origi-

na el defecto. No hay predominio de raza, edad mater-na o predisposición familiar. Predomina ligeramente enel género femenino. Representan 25% de las malfor-maciones congénitas del pulmón y 95% de las enfer-medades quísticas pulmonares.1-3

Ocurre un caso en cada 5,000 a 20,000 nacimien-tos.

Las manifestaciones aparecen en 60% de los casosdurante la etapa neonatal, otro 20% entre el primero ylos seis meses de edad. Puede ser asintomático y des-cubrirse fortuitamente en una radiografía de tórax encualquier momento de la vida.4,5

En el 51% de los casos, las lesiones se localizan enel hemitórax izquierdo; 14% son bilaterales y cuatroveces más probable que sea unilobular; rara vez afec-ta todo un pulmón.6

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viene de la pág. 201

ABSTRACT

Introduction: The cysticadenomatoid malformation is alung illness characterized by theproliferation of the respiratoryepithelium in the terminal bron-chioles followed by the forma-tion of cysts.

Introduction of the case:Four days old infant. He wasborn in the Instituto Nacional dePerinatología (Perinatology Na-tional Institute) and was trans-ferred to the Instituto Nacional

Aunque se desconoce la causa de la MAQP, se pien-sa que se debe a la falta de maduración de las estruc-turas bronquiales durante la 5a. a 6a. semanas de ges-tación, motivo por el cual en la actualidad se les deno-mina como “MALFORMACIONES CONGÉNITAS DELA VÍA AÉREA.

Se trata de “lesiones hamartomatosa con crecimientode masa” en el parénquima pulmonar. Los quistes es-tán cubiertos de epitelio columnar cuboideo bronquial,paredes constituidas por fibras elásticas y músculo liso,ausencia de glándulas mucosas y de cartílago. Comoestos quistes están comunicados con la vía aérea, ellíquido termina por ser reemplazado por aire y las bur-bujas resultantes crecen progresivamente.7

La malformación se ha atribuido a sobrecrecimientode los bronquiolos entre la 7a. y 10a. semanas de ges-tación con supresión casi total del desarrollo alveolar.El diagnóstico prenatal mejora la expectativa de vidade los recién nacidos y permite ofrecer un tratamientomás oportuno.8

El aspecto radiológico depende del tipo patológico,edad del paciente y de la presencia de complicacio-nes, por ejemplo, una infección sobreagregada.

Inmediatamente después del nacimiento la placa detórax puede mostrar una masa con densidad de líqui-do, que desplaza las estructuras del mediastino. Pos-teriormente aparece un nivel hidroaéreo de aparienciareticulada o globosa dentro de la masa.

Material y métodosNiña que nació en mayo 2007 en el Instituto Nacio-

nal de Perinatología (INPer); producto de la G 3, P 3,madre de 26 años. Embarazo deseado y planeado.

Control prenatal mensual. En la semana 36 de gesta-ción la madre tuvo presión arterial de 170/100 mm deHg, motivo por el cual acudió al INPer, donde se hizo eldiagnóstico de preclampsia leve. Estuvo hospitalizadados días; se le trató con reposo únicamente. Un ultra-sonido obstétrico reveló una masa intratorácica en elhemitórax derecho del producto. El diagnóstico dife-rencial fue malformación adenomatoide quística pulmo-nar (MAQP) vs. hernia diafragmática. La madre egresóen buenas condiciones. El 24/05/07 se inició el trabajode parto en la semana 38. El parto fue eutócico de unaniña eutrófica de 2,790 g de peso y talla de 48 cm.Lloró y respiró al nacer, APGAR 8/9.

APP: Estuvo hospitalizada durante cinco días; re-cibió cuidados generales de enfermería, hasta su tras-lado al Instituto Nacional de Pediatría (INP) con diag-nóstico de masa quística intratorácica en hemitóraxderecho.

A la exploración física recién nacida de cinco díasde vida extra uterina. Clínicamente se observa tóraxasimétrico a expensas de aumento del diámetro an-tero posterior del hemitórax derecho. Resto de la ex-ploración sin alteraciones. Las Rx de tórax tomadasal nacimiento (Figura 1A, B) mostraron una opacidadredondeada en el hemitórax derecho con desplaza-miento de las estructuras del mediastinales hacia laizquierda.

En el Servicio de Radiología una placa de Rx tora-coabdominal (Figura 2A) mostró que la opacidad re-dondeada del hemitórax derecho había sido parcial-mente sustituida por aire y se veía hiperlúcida. Unultrasonido mostró el contenido líquido, multicameral(Figuras 2 B-C). La paciente evolucionó asintomática,

de Pediatría (National Instituteof Pediatrics) for diagnosis andtreatment. It was product of anormal pregnancy. In the 36th

gestational week, a bilobatecystic tumor in the right hemi-thorax was discovered by ultra-sound. It was thought that it wasone of the following patholo-gies: congenital diaphragmatichernia, broncogenic cyst or cys-tic adenomatoid malformation.

The X-ray in thorax showeda rounded opacity in the righthemithorax displacing the me-diastinum structures, the ultra-sound, show a multicameralcystic mass, CAT enabled di-

mensions evaluation, the pre-sence of hydroaerial levels, therelationship with the adjacentparenchima lung and with thetracheobronchial tree.

Discussion: The cystic ade-nomatoid malformation in lungs(CAML), happens in one fromeach 5,000 to 20,000 born ali-ve. The correct diagnosis allo-ws giving a specific and timelytreatment. The present case co-rresponds to A type 1CAML.

Key words: Cystic adenoma-toid illness, lung cyst, congeni-tal malformations of the lung airvia.

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se solicita un nuevo ultrasonido 48 horas después yplaca toracoabdominal en posición erecta (Figura 3 A).Observando la lesión quística de aspecto bilobulado ynivel hidroaéreo en la lesión superior, la presencia deaire se corroboró con el paciente en decúbito dorsaldelimitando la pared anterior del quiste (Figura 3B). Laapariencia del líquido previamente anecoico mostróla formación de nivel líquido/líquido (Figura 3C).

Gammagrama pulmonar en el sexto día de nacidapulmón izquierdo normal; pulmón derecho con lóbulosuperior funcionalmente excluido (Figura 4A).

Tomografía Axial computarizada 04/06/07.- Se le rea-lizo estudio de Tomografía Computarizada multidetec-tor (Somatom Sensation 4, Siemens) en fases simple ycontratada. Las imágenes fueron procesadas en unaestación de diagnóstico (Sistema Carestream Health)obteniendo reconstrucciones tridimensionales volumé-

tricas axiales y coronales para una mayor compren-sión de la relación entre las lesiones quísticas y la víaaérea, así como con el parénquima pulmonar adya-cente. Fue posible localizar el origen del bronquio delóbulo superior derecho donde se hallaba la malforma-ción; su calibre disminuía abruptamente a causa de lacompresión ejercida por la lesión. Los bronquios de loslóbulos medio e inferior derechos se encontraban elon-gados, rectificados y comprimidos medialmente al igualque sus correspondientes segmentos pulmonares (Fi-gura 5 A-B-C). Se corroboraron los hallazgos del ultra-sonido tales como presencia de aire (nivel hidroaéreo),lesión quística principal y otra adyacente en forma demedia luna concéntrica (Figura 5D).

Se decidió operar a la paciente el 11 de junio. Serealizó una toracotomía posterolateral derecha, que

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reveló los siguientes hallazgos: Lóbulo superior aumen-tado de tamaño debido a la malformación en el seg-mento posterior. Lóbulos medio e inferior de caracte-rísticas normales (Figura 6A). Se efectuó una lobecto-mía superior del pulmón derecho. La niña tuvo una evo-lución postoperatoria satisfactoria.

Hallazgos anatomopatológicos: Lóbulo pulmonarsuperior derecho de forma piramidal y base triangularque mide 6.2 x 6.0 x 3.5 cm. La superficie es de colorcafé rosado; la pleura es transparente y brillante, conáreas focales de hemorragia. La consistencia de la pie-za es esponjosa. Al corte hay un quiste principal depared trabeculada que mide 5.0 x 3.5 cm con peque-ños quistes en la porción más apical de su pared. Elresto del parénquima pulmonar, segmentos apical yanterior que rodean a la lesión son de aspecto normal.

Diagnóstico: Malformación Adenomatoidea quísticatipo I de lóbulo superior segmento posterior del pulmónderecho (Figuras 6B, 6C, 6D, 6E) demostración del re-vestimiento epitelial cilíndrico ciliado y el componentemuscular en la pared del quiste.

Discusion y conclusionesLas malformaciones congénitas de la vía aérea

pulmonar llamadas clásicamente malformacionesadenomatoides quísticas, son lesiones relativa-mente raras caracterizadas por el incremento deestructuras respiratorias terminales, formandoquistes de distintos tamaños. Esta alteración de layema broncopulmonar durante el desarrollo em-brionario representa el 25% de las alteracionescongénitas pulmonares y el 95% de las enferme-dades quísticas pulmonares e incluyen los quistes soli-tarios, los quistes múltiples, las formaciones quísticasadquiridas (neumatoceles postinfecciosos, síndro-me de Mikity-Wilson, displasia broncopulmonar),el secuestro quístico y la linfangiectasia quísticadifusa. El tipo I es el más frecuente (60 a 70% delos casos publicados).9

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Existen malformaciones asociadas en un 20% de loscasos como agenesia o disgenesia renal, síndrome dePotter, síndrome de Prune Belly, atresia intestinal, her-nia diafragmática, hipoplasia pulmonar, secuestro ex-tralobar, pectus escavatum, hidranencefalia, anormali-dades cardiacas y quiste esofágico.10

Se ha postulado que neoplasia malignas como: car-cinomas y rabdomiosarcomas pueden tener su origenen la malformación adenomatoide quística pulmonar.11

También se han descrito casos de regresión espontá-nea.12

El diagnóstico prenatal mediante ultrasonido permi-te clasificar a la MAQP en dos categorías:

1. Lesiones macroquísticas con uno o múltiples quis-tes de 5 mm o más de diámetro.

2. Lesiones microscópicas menores de 5 mm. Estaclasificación es de gran utilidad para realizar eltratamiento in útero mediante toracocentesis poraspiración en caso de lesiones macroquísticas obien fulguración con rayo láser en lesiones mi-croquísticas, ya que ambas pueden ser causa dehipoplasia del tejido pulmonar vecino.13 El diag-nóstico posnatal se basa en los datos clínicos yen los estudios de imagen, principalmente la To-mografía Computarizada y la Resonancia Mag-nética que permiten establecer con seguridad lanaturaleza quística de la lesión, con base en lastécnicas actuales de adquisición de imágenes conreconstrucciones tridimensionales volumétricascomo nuestro caso. Se puede establecer la rela-ción que guarda la malformación con el pulmónadyacente, así como con el árbol traqueobron-quial. El ultrasonido proporciona información va-liosa en relación con la ecotextura interna de lalesión quística (presencia de septos y cavidadesquísticas de menor tamaño).

Es de gran importancia que los estudios de imagenestablezcan un diagnóstico posible reduciendo el tiem-po de espera para la intervención quirúrgica. Los pa-cientes deben ser operados incluso los asintomáticosdebido a la posibilidad de complicaciones como infec-ción, neumotórax espontáneo y más tardíamente ma-lignización.

El diagnóstico de certeza se establece con el estu-dio histopatológico.

La patogenia de estas lesiones es desconocida ypor ello se ha hablado de hamartoma, crecimiento dis-plásico del pulmón secundario a una atresia bronquial,o de interrupción en la maduración pulmonar. En re-

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cientes estudios se ha comprobado que el componen-te celular en los subtipos 1, 2, 3, corresponde a célulasbronquiolares, mientras que en subtipo 4 el epitelio pre-dominante corresponde a neumocitos I-II. Estos resul-tados apoyan la hipótesis de Stocker de que cada sub-tipo se origina de una zona anatómica distinta del árboltráqueo-bronquial. Son alteraciones en la diferencia-

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ción de zonas proximales de la vía aérea, en periodosembrionarios tempranos: periodo pseudoglandular ycanalicular y zonas distales parenquimatosas, así como

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de periodos embrionarios más tardíos del desarrollopulmonar; periodo sacular.

Es evidente la falta de desarrollo armónico entre elcomponente epitelial procedente de la yema bronquialy el mesenquimal. Esto lleva a un fallo en la cito dife-renciación por una disrupción en la interacción entremesénquima y epitelio que explicaría no sólo los subti-pos definidos, sino su relación con el secuestro pulmo-nar y con la histogénesis de los tumores agrupadoshoy bajo el nombre de blastoma pleuro-pulmonar.14-16

El diagnóstico diferencial debe realizarse con herniadiafragmática congénita, enfisema lobar congénito,quiste pulmonar congénito, secuestro pulmonar, quisteentérico y broncogénico, teratoma mediastinal quísti-co y neumatoceles.

El pronóstico por lo general es bueno, aunque estásupeditado a la presencia de malformaciones asocia-das, extensión y tipo anatomopatológico de la lesiónasí como el estado preoperatorio del paciente.

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