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LesionesoralesenelrecinnacidoARTICLEinACTADEODONTOLOGAPEDITRICAJANUARY2002

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ElenaBarberaComplutenseUniversityofMadrid161PUBLICATIONS490CITATIONS

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AFTAS DE BEDNAR (LCERA PTEROGOIDEA)Se denominan aftas de Bednar a las abrasiones de la

mucosa palatina del recin nacido, producidas al limpiarsu boca de resduos. El traumatismo superficial erosionauna zona del paladar duro posterior sobre la cual se for-ma una membrana necrtica griscea, caracterstica-mente a cada lado de la lnea media justo por delante desu unin con el paladar blando (1).

ULCERACIN SUBLINGUAL TRAUMTICA(ENFERMEDAD DE RIGA FEDE)

La erupcin de dientes en el nacimiento o inmediata-mente despus es un fenmeno aislado. Estos dientesson conocidos como natales y neonatales.

Una de las complicaciones que pueden provocar esuna ulceracin en la cara ventral de la lengua provocadapor el borde incisal cortante de estos dientes. El traumaconstante podra provocar una ulceracin suficiente queinterferira en la adecuada succin y alimentacin loque provocara un riesgo de deficiencias nutricionalesen el neonato (2), pudiendo llegar al extremo de ampu-tar la punta de la lengua (1) (Figs. 1 y 2).

Este tipo de lcera fue descrito por primera vez porCaradelli en 1857 y la asoci a una problemtica gene-ral que poda conducir a la muerte. Posteriormente, en1981 y 1980, Riga y Fede describieron esta lesin histo-lgicamente y, desde entonces se conoce con el nombrede estos dos autores, esto es Enfermedad de Riga-Fede (2,4).

1113-5181/02/10.1/35ODONTOLOGA PEDITRICACopyright 2002 SEOP Y ARN EDICIONES, S. L.

ODONTOL PEDITR (Madrid)Vol. 10. N. 1, pp. 35-45, 2002

RESUMEN

En el siguiente artculo nos centraremos en aquellas lesio-nes neonatales localizadas en los tejidos blandos de la cavidadbucal de ms frecuente aparicin en la etapa neonatal. De cadauna de ellas destacaremos la etiologa del cuadro, su prevalen-cia, las caractersticas clnicas que lo identifican y su trata-miento correspondiente. Para terminar, se destacarn los casosclnicos de ms reciente aparicin en la literatura.

PALABRAS CLAVE: Epulis congnito. lcera de Riga Fede.Fosas congnitas del labio inferior. Linfangiomas.

ABSTRACT

In this article, we attend to the more frecuent neonataldiseases that are located in the soft oral tissues in neonates. Inall of them, we will emphasize their etiology, prevalence, cli-nic features and their correspondent treatment. Finally, wewill point out clinic cases of recently appeared in literature.

KEY WORDS: Congenital epulis. Riga Fede disease. Conge-nital lower lip pits. Lymphangiomas.

Lesiones orales en el recin nacidoM. MIEGIMOLLE HERRERO, P. PLANELLS DEL POZO*, E. BARBERA LEACHE**Colaboradora Honorfica del Departamento de Estomatologa IV de la Facultad de Odontologa de la UCM.*Profesora Titular de Odontopediatra de la Facultad de Odontologa de la UCM. **Catedrtica de Odontopediatrade la Facultad de Odontologa de la UCM. Madrid

Artculo de Revisin

Fig. 1. lcera de Riga Fede.

Tambin se conoce con las siguientes denominacio-nes lcera sublingual, granuloma sublingual,lesin reparativa de la lengua, granuloma ulcerativotraumtico con estroma eosinfilo, y el ms apropiado,que es ulceracin sublingual traumtica neonatal.

El tratamiento de esta lesin ha variado con los aos.Antiguamente consista en la escisin de la lesin.

Allwright recomendaba el mantenimiento de losdientes neonatales suavizando su borde incisal con uninstrumento abrasivo. Si el rea ulcerada era grande,aunque se suavizara el borde incisal, ste continuaraen contacto con la lengua y la traumatizara durantelos movimientos de succin, lo que retrasara su cura-cin (2).

Rococz realiz una restauracin de composite sobreel borde de estos dientes y la curacin ocurra a las dossemanas (2).

CASOS CLNICOSGoho (2) nos presenta dos casos clnicos con esta

entidad. En el primero de ellos se decidi, de acuerdocon los pediatras, realizar la extraccin de los dientesneonatales debido a la prdida de peso que se habaproducido y al considerable tamao de la ulceracin (7x 12 mm). En el segundo caso, slo se observaba unapequea irritacin lingual, por lo que se decidi reali-zar un grabado del esmalte y la colocacin de compo-site cubriendo el borde incisal de los dientes. Tras unasemana de seguimiento, se constat la total resolucinde las abrasiones sublinguales.

PULIS CONGNITO DEL RECIN NACIDO

INTRODUCCINEl pulis congnito del recin nacido es un tumor

benigno de presentacin rara (4,5).Tambin se denomina tumor de clulas granulares

congnito, tumor de Neumann (4) o tumor gingivalbenigno de clulas granulares en el recin nacido (6).

PREVALENCIA

Desde su primera descripcin por Neumann en 1871se han recogido en la literatura apenas alguno ms de200 casos (4-6), por lo tanto, es un tumor benigno muypoco frecuente. Adems, al cumplirse el centenario, sepublic una excelente revisin de la literatura en 1972por Fuhr y Krogh (7).

Presenta un claro predominio por el sexo femenino(4-8), de forma que el 85% de estos tumores aparecenen nias recin nacidas (7).

Aparece con mayor frecuencia en el maxilar con res-pecto a la mandbula (7).

Se presenta en recin nacidos a trmino, por otra par-te normales y con un correcto desarrollo, en los que nose suelen encontrar antecedentes de problemas gestacio-nales ni en el periparto (4).

Algunos autores han encontrado relacin, pero deforma aislada, con el hipotiroidismo y con la neurofi-bromatosis (4).

En la literatura se encuentra un caso en el que ladeteccin de dicho pulis se realiz mediante ultrasoni-dos en un feto de 31 semanas (8); en ese momento, susdimensiones eran de 19 x 15 mm. En la semana 38,haba aumentado sus dimensiones hasta 43 x 42 mm, y,al nacimiento, present un tamao de 52 x 41x 21 mm.

Tambin se presentan casos diagnosticados en muje-res embarazadas mediante sonogafa (5).

ETIOLOGADada su ausencia de potencial de crecimiento postna-

tal, su predominio en el sexo femenino y la ausencia dereceptores hormonales, se ha postulado la hiptesis deun estmulo intratero, con la existencia de un factormodulador del ambiente hormonal uterino (4).

Para otros autores se plantea discriminar ante un pro-ceso neoplsico o bien ante un proceso reactivo/degene-rativo, pues la ausencia de recurrencia local an con tra-tamiento incompleto y la posibilidad de regresinespontnea, seran argumentos a favor de un proceso noneoplsico (4).

Otros autores, debido a los hallazgos inmunohisto-qumicos de su reactividad ante la Protena S100, creenque demuestra una fuerte evidencia de su origen neural(9). Sin embargo se han encontrado casos ocasionalesque exhiban hallazgos no compatibles totalmente coneste origen neural (ausencia de inmunorreactividad antela protena S100) (9).

Por tanto, y en resumen, se varan diferentes hipte-sis acerca de su origen: epitelial, clulas mesenquimalesindiferenciadas, fibroblastos, msculo liso, clulas ner-viosas y miofibroblastos (7).

LOCALIZACIN Y CLNICASe localiza, generalmente, en la enca del reborde

alveolar anterior del maxilar superior (65% de loscasos), especialmente en la regin caninoincisal; y es delocalizacin exclusiva de la cavidad oral (4,8,10). Pre-senta una proporcin 2:1 en su localizacin en el maxi-lar superior con respecto a la mandbula (6,7).

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Fig. 2. lcera de Riga Fede.

Aparece como una masa polipoidea de color rosado(12), pediculada y de tamao variable (6) (Fig. 3).

A la palpacin su consistencia es firme, fibrosa, desuperficie lisa o lobulada y no doloroso (6).

Clnicamente no suelen causar alteraciones funciona-les importantes, aunque cuando son de gran tamao omltiples (en un 10% de los casos se manifiesta comoformas mltiples sincrnicas o metacrnicas) puedencausar alteraciones en la funcin y/o respiracin del lac-tante. Su tamao vara segn los autores consultados.Segn Ramos (4) oscila en un rango de varios milme-tros hasta 9 cm, con una media de 1 cm.

HISTOLOGASu etiologa e histognesis son inciertas y existen

numerosas teoras al respecto.Al microscopio ptico se puede observar que el tumor

se encuentra rodeado de un epitelio escamoso estratifica-do atrfico, sin hiperplasia pseudoepiteliomatosa,pudiendo presentar ulceraciones en su superficie (7).

Su interior se caracteriza por un acmulo de clulasde abundante citoplasma granular, agrupadas cerrada-mente y firmemente empaquetadas; y un estroma con-juntivo fibroso donde destaca una importante arboriza-cin fibrovascular, sin encontrarse una cpsuladelimitante (4,6,8,9).

El acmulo celular central nos muestra focos de epi-telio odontognico as como clulas ligeramente eosin-filas, que son PAS, diastasa y vimentn positivas, peroS100 y desmn negativas (otras veces positiva depen-diendo del autor consultado), y que tienen un citoplas-ma no homogneo de aspecto granular, lo que les con-fiere el nombre de clulas granulares caractersticas deeste tumor. Estas clulas tambin contienen numerosasvesculas, cuerpos multivesiculares, lisosomas y fagoli-

sosomas (que parecen grnulos, de diferentes tamaos yformas), adems de mitocondrias. Aparece un ncleopequeo de carcter basfilo, de localizacin central operifrica, no observndose atipias, necrosis, actividadmittica ni nucleolos, todo ello expresin de la absolutabenignidad de la lesin y de su incapacidad de prolifera-cin y crecimiento (4,6,8,9).

Otros autores tambin encontraron clulas del tumorque exhiban capacidad de produccin activa de colge-no extracelular, as como clulas tumorales que poseanfilamentos contrctiles, lo que avalaba la teora de suorigen miofibroblstico (7).

DIAGNSTICO DIFERENCIALLa morfologa descrita presenta un gran isomorfismo

con el llamado tumor de clulas granulares o mioblasto-ma, siendo muy difcil el diagnstico diferencialmediante microscopa ptica entre ambos procesos.Adems, clulas de aspecto granular, como las descritaspueden observarse en otros muchos procesos aparte delpulis congnito del recin nacido y del mioblasto-ma, como es el caso de algunos quistes odontognicos,fibromas odontognicos, fibroma ameloblstico y ame-loblastoma de clulas granulares (4,6).

Por su aspecto macroscpico y forma de presenta-cin, debe hacerse un diagnstico diferencial con otrosprocesos de apariencia similar que puedan presentarse aesta edad como hemangioma, fibroma, granuloma yhamartoma leiomiomatoso, as como descartar la presen-cia de otros aspectos ms agresivos de esta edad (4,6).

EVOLUCIN Y TRATAMIENTOEsta lesin requiere tratamiento quirrgico lo ms

precozmente posible (4). Est indicada la escisin sim-ple y cierre directo primario, contraindicndose la prc-tica de tcnicas quirrgicas ms radicales, que conlle-van incisiones profundas e importante agresin de lostejidos, dado el riesgo que existe de lesionar estructuras,como son los grmenes dentarios, lo que podra com-prometer un correcto desarrollo del hueso alveolarmaxilar y alterar la denticin posterior (4).

Se ha demostrado que con un tratamiento correctohay una ausencia de secuelas y una nula tasa de recu-rrencias (4,6). Otros autores, sin embargo, presentancifras de recurrencias del 15% (10).

Dejado a su libre evolucin se observa que es untumor sin potencial de crecimiento tras el nacimiento, eincluso parece que es posible la regresin espontneadel mismo. An con esta posibilidad, dada la facilidaddel tratamiento quirrgico propuesto y los buenos resul-tados que se consiguen, estos autores consideran queste est indicado siempre. No se ha descrito degenera-cin maligna del tumor, an con escisin incompleta ymrgenes quirrgicos positivos (4,6).

CASOS CLNICOSLos autores nos presentan dos casos de pulis cong-

nito en un nio y una nia recin nacidos. El nio pre-

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Fig. 3. pulis congnito.

sentaba una tumoracin pediculada de 2 x 1 cm a nivelde la regin canino-incisiva derecha del maxilar supe-rior, de coloracin blanquecina, lisa y de consistenciaelstica. Se diagnostic como pulis congnito y se rea-liz la exresis quirrgica al segundo da de vida, siendodado de alta a las 24 horas (6).

El caso de la nia, presentaba un abultamiento pedi-culado en la regin maxilar derecha, de 1,5 x 1 cm, quese diagnostic de pulis congnito. Se esperaron 10 daspara realizar estudio y tratamiento de la patologa aso-ciada, tras los cuales se realiz la exresis quirrgica delmismo (6).

El tercer caso es el de una nia a la que se le detectel tumor cuando el feto tena 31 semanas medianteultrasonido. Se observ el rpido crecimiento del mis-mo, y en el momento de su nacimiento el tamao era de52 x 41 mm. Se realiz la escisin quirrgica cortndolopor la base, y al cabo de un mes no se evidenciaron sig-nos de recurrencias en la revisin postoperatoria (8).

Los siguientes autores (5) presentan el caso de unamujer embarazada, a la que se realiz una sonografapor presentar hidramnios.

Esta prueba revel la existencia de una masa de 2,9cm alrededor de la boca o nariz del feto. La masa pare-ca obstruir parcialmente la boca, lo que provocaba elhidramnios. Al desconocer el estado de la va area delfeto, se le realiz una cesrea a las 39 semanas de emba-razo. Posteriormente se observ el mantenimiento de lava area, y la existencia de dos masas gingivalespedunculadas. Una de ellas sobresala de la cavidad oraldesde el reborde anterior del maxilar, con una dimen-sin de 3 cm, la segunda se originaba en el rebordealveolar mandibular, con una dimensin de 2 cm. Lanariz del nio era chata y la espina nasal estaba ausente,probablemente debido a la deformacin causada por lamasa gingival (5).

Se realiz una resonancia magntica al ao de vidaque revel masas lobuladas que no se extendan a pala-dar blando, suelo de la boca, nariz o crneo (5).

Las lesiones se extirparon quirrugicamente sin com-plicaciones (5).

QUISTES DE INCLUSIN (PERLAS DEEPSTEIN, NDULOS DE BOHN, QUISTES DELA LMINA DENTAL)INTRODUCCIN

En ocasiones, se diagnostican incorrectamente comodientes natales unas lesiones de color blanco o grisceoque se observan en la mucosa del recin nacido y que,por lo general, son mltiples, si bien no aumentan detamao. No est indicado ningn tratamiento; desapare-cen de forma espontnea al cabo de pocas semanas (11).

CLASIFICACINFromm (11) observ y clasific los tres tipos de quis-

tes de inclusin siguientes:1. Las perlas de Epstein, a lo largo del rafe palatino

medio, se consideran restos de tejido epitelial que que-

dan atrapados en esa zona a medida que el feto se desa-rrolla (11). Suelen aparecer en la parte posterior del rafepalatino (10).

2. Los ndulos de Bohn se forman a lo largo de lascaras bucal y lingual de las crestas dentales y en el pala-dar, lejos del rafe (11), en la unin del paladar duro y elpaladar blando (10). Su origen parece ser remanentesembrionarios de tejido glandular mucoso y, desde elpunto de vista histolgico, son distintos a las perlas deEpstein (10).

3. Los quistes de la lmina dental se localizan en lascrestas dentales del maxilar superior y de la mandbula.Al parecer, tienen su origen en restos de la lmina den-tal (11).

FRECUENCIA DE APARICINSegn Friend, los tres tipos son ms frecuentes en

nios de raza blanca que en los de raza negra (12).Y, entre los 3 tipos, la frecuencia de los quistes en la

zona palatina (58%) era mayor que la de los quisteslocalizados en el reborde alveolar (25%) (12).

Los siguientes autores realizaron un estudio en fetoshumanos, para determinar la frecuencia de aparicin delos microqueratoquistes durante el desarrollo de lamucosa oral (13).

Microqueratoquistes (13):En los fetos estudiados (entre las 8 y 22 semanas de

embarazo), el primer hallazgo se encontr en un feto de9 a 10 semanas. El nmero aument en proporcindirecta con la edad, desde 1 (en un feto de 10 a 11 sema-nas) hasta 190 (en un feto de 21 a 22 semanas), existien-do una gran variabilidad individual.

En los fetos ms jvenes (de 14 a 15 semanas) losquistes eran pequeos y estaban rellenos, al menos enparte, de abundante glicgeno y clulas. Segn aumen-taba la edad del feto, y comenzando alrededor de las 18semanas, la pared de los quistes se ensanchaba y , comoconsecuencia, las clulas se aplanaban perdiendo suncleo.

Estos quistes, con frecuencia, estaban formados poruna pared muy similar, si no idntica al epitelio de lacavidad oral. Ocasionalmente, se encontr una fusinde la pared del quiste con el epitelio oral, con la conse-cuente entrada en dicho epitelio.

Restos epiteliales en el rafe medio palatino (13):Se observaron en fetos de 8 a 12 semanas de vida.Estos restos se encontraban confinados en la regin

del paladar duro, estaban ausentes, en la mayora de loscasos, del paladar blando.

El pico de frecuencia se encontr en las 10 a 11semanas de vida.

Microqueratoquistes discretos en el rafe palatinomedio (13):

Comenzaban aparecer a las 10 u 11 semanas de vidade los fetos.

El nmero aumentaba proporcionalmente a la edaddel feto, pero nunca exceda el nmero de 20.

Al igual que en el caso anterior, todos los quistes seencontraron en la regin del paladar duro.

En comparacin con los quistes derivados de la lmi-na dental, stos eran de mayor tamao, de formacin

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ms temprana, exhiban diferenciacin, estaban quera-nitizados, y tenan una pared ms fina.

Adems estos quistes contenan un elevado nmeroclulas aplanadas anucleares.

A la edad de 21 a 22 semanas de edad fetal, estosquistes se abran frecuentemente mediante fisuras a lasuperficie palatina, mediante la fusin de su pared conel epitelio palatino.

Al contrario que los quistes derivados de la lmina den-tal, el nmero de quistes se estacionaba a la edad de 13 a15 semanas y no volva aumentar posteriormente (13).

QUISTES ORALES CONGNITOS POREXTRAVASACINPATOGENIA-CLNICA

Los quistes orales mucosos por extravasacin puedendesarrollarse por una interrupcin en los conductos delas glndulas salivares menores que resulta en unaextravasacin de las secreciones mucosas en el tejidoconjuntivo adyacente. El acmulo mucoso ectpicoaparece delimitado por una zona comprimida de tejidode granulacin, el cual, clnicamente, puede presentarconsistencia firme o fluctuante con hinchazn mucosa.Si la mucosa se acumula inmediatamente en la reginsubepitelial, se presenta como tpica vescula. Estemecanismo es anlogo al que se produce en los mucoce-les. El trmino rnula se emplea para describir un ac-mulo difuso en el suelo de la boca causado por un quistede extravasacin mucosa o, menos comnmente, por unquiste de retencin mucoso derivado de glndulas sali-vares mayores (submaxilar y sublingual) (10).

Estos quistes pueden persistir durante periodos lar-gos de tiempo que oscilan desde das a semanas, oincluso meses. Normalmente estn caracterizados porvaciamiento sbito del estancamiento mucoso cuandose rompe la mucosa distendida. Los acmulos son recu-rrentes si no se restablece la conexin del conducto conla superficie. Existe una fraccin desconocida de caosen los que no se produce la curacin espontnea y serequiere el manejo quirrgico de los mismos (10).

PREVALENCIA Y EDAD DE PRESENTACINAunque este tipo de quistes suelen aparece en nios y

adultos jvenes, en raras ocasiones, estas lesiones sehan observado en neonatos y presentan un inusual diag-nstico diferencial (10).

DIAGNSTICO DIFERENCIALEl diagnstico diferencial de estos quistes primera-

mente se realiza con otras lesiones exofticas congni-tas. Este grupo incluye quiste gingival del recin nacido(quiste de la lmina dentaria o quiste alveolar), quistespalatinos del recin nacido (perlas de Epstein y ndulosde Bohn), quistes de erupcin, pulis congnito delrecin nacido, Tumor melantico neuroectodrmico dela infancia, Hamartomas vasculares o neoplasias (10).

CASO CLNICOEstos autores (10) presentan el caso de nio recin

nacido caucsico sano que presentaba lesiones exofticasbilaterales en la mucosa yugal. Se realizaron resonanciasmagnticas que no evidenciaron anormalidad alguna. Elhandicap ocurri cuando la lesin fue aumentando detamao con el transcurso del tiempo, llegando a interferircon la alimentacin del nio. La lesiones se rompieron yvaciaron, pero se mantuvieron unas masas exofticas.

Para manejar el problema y poder realizar un diag-nstico clnico confirmatorio de quistes de extravasa-cin congnitos, se decidi realizar la escisin de ambaslesiones. Se realiz la biopsia escisional y se mandaronlas muestras para realizar un examen histopatolgico,que confirm el diagnstico clnico. En los exmenesposteriores no se observaron recurrencias de las lesio-nes (10).

FIBROMA PERIFRICO OSIFICANTEINTRODUCCIN

El fibroma perifrico osificante es un crecimientogingival reactivo bastante comn de patognesis desco-nocida. En la literatura, esta lesin patolgica ha sidodescrita con diferentes denominaciones como pulisfibroide osificante, fibroma perifrico con calcifica-cin o granuloma calcificante. En 1982, Gardnerrecomend que slo se emplear el trmino de fibromaperifrico osificante para describir esta entidad (14).

PREVALENCIA Y EDAD DE APARICINEsta patologa se suele observar habitualmente en

adolescentes y adultos jvenes, con un pico de inciden-cia entre los 10 y los 19 aos. La literatura revisada porKholi revelaba que el caso de menor edad de presenta-cin apareca en un nio de 9 meses. Este autor (17), sinembargo, nos presenta un caso de un fibroma perifricoosificante en un recin nacido.

CARACTERSTICAS CLNICASLas caractersticas clnicas del fibroma perifrico

osificante fueron descritas por Buchner y Hansen, y,consisten en un crecimiento localizado de la enca conuna base pedunculada o ssil (14).

Poseen un rango de color que va desde el rosa al rojoy aparece comnmente en la papila interdental (14).

En la mayora de los casos es imposible identificar lacausa del crecimiento, pero se han identificado multitudde posibles irritantes que incluyen clculo, placa bacte-riana, microorganismos, etc. (14).

El fibroma perifrico osificante es una lesin reactivade tejidos blandos en contacto con estructuras seas yslo se observa en tejidos blandos que asientan sobrehueso (14) ( Fig. 4).

Esta entidad es clnicamente similar al fibroma peri-frico odontognico, pero difiere con ella en que en elprimero de ellos, se encuentran componentes odontog-nicos (14).

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Mientras se produce la osificacin en los tejidosblandos asociados al hueso, se consideran generalmentecomo coristomas, como puede ser el coristoma de lalengua o la metaplasia sea (14).

Aunque la aparicin de esta lesin no es comn enneonatos, no es difcil pensar que el crecimiento activodel hueso alveolar mandibular, asociado a la elimina-cin del diente neonatal (que se produjo en el caso quemencionamos posteriormente), podra haber respondidocon crecimiento exhuberante periostal responsable de laformacin de la lesin reactiva con potencial de produc-cin sea (14).

Estas lesiones suelen tener un rango de tamao queoscila entre 0,1-1 cm, y una duracin desde 2 semanas aveinte aos (con una media de 11,5 meses) (14).

HISTOLOGAConsiste en una masa no encapsulada compuesta por

un tejido conectivo con clulas fibroblsticas, cubiertopor un epitelio escamoso estratificado. Existe un amplioespectro histomorfolgico dentro de esta entidad, lo quedificulta distinguirla de otras formas de lesiones (14).

En los estadios iniciales, la lesin puede estar ulcera-da compuesta por un tejido con elevado componentefibroblstico y focos granulares de calcificacin distr-fica. Buchner y Hansen manifiestan que en esta etapainicial estas lesiones pueden ser clnicamente diagnosti-cadas como granuloma pigeno. Esta lesin aparece fre-cuentemente ulcerada al principio y se caracteriza porun tejido conjuntivo con abundantes clulas fibroblsti-cas, reas de calcificacin distrfica y osteognesis.Cuando las lceras curan, la calcificacin distrficamadura en hueso, y las clulas fibroblsticas del tejidoconectivo maduran, dando a la lesin la apariencia deun pulis fibroso (14).

RECOMENDACIONES DE TRATAMIENTO

El autor (14) recomienda la escisin quirrgica de lalesin, extendindose hasta incluir periostio con la fina-lidad de poder realizar posteriormente el anlisis histo-patolgico.

Incluyendo periostio durante la escisin, se disminu-ye el nmero de recurrencias (14), que varan, segn losautores consultados, entre el 8-20%.

CASO CLNICOEl nenonato presentaba una pequea masa similar a

un quiste en la zona anterior del reborde alveolar man-dibular, aproximadamente de 20 x 12 x 6 mm. El exa-men clnico revel una masa de color rosado, consisten-cia blanda, rellena de lquido y fluctuante (14).

Se realiz el diagnstico diferencial con un quistegingival del recin nacido y con un quiste de erupcin.

Una semana ms tarde se observ la erupcin de undiente natal a travs del quiste, ste presentaba movili-dad de grado 3 y causaba dificultades en su alimenta-cin, por lo que se decidi su extraccin cuando tena lamitad de la corona formada (14).

Una semana posterior a la extraccin, se revis alrecin nacido, y se observ que el lugar de la extraccinestaba cubierto de una masa de 8 x 4 x 4 mm. Se realizun diagnstico de granuloma pigeno. Se recomend lareevaluacin de la lesin y si sta no haba disminudosu tamao, se realizara la escisin quirrgica. La masase elimin mediante anestesia local cuando el nio tena4 semanas de edad (14).

El examen histolgico revel que la lesin estabaconstituda por tejido de granulacin con la superficieulcerada. Tambin se evidenci la presencia de materialeosinfilo en el tejido conjuntivo exhibiendo una apa-riencia osteoide, por lo que el diagnstico final que sedio fue el de fibroma perifrico osificante (14).

El nio fue revisado dos semanas ms tarde, durantelas cuales la mucosa haba cicatrizado normalmente (14).

CANDIDIASIS OROFARNGEA (MUGUET)ETIOLOGA Y VAS DE TRANSMISIN

Tambin conocida con las nomenclaturas de Mono-liasis o Muguet (15,16).

El agente etiolgico es la Cndida, y la aislada msfrecuentemente es la Candida Albicans (20).

La candidiasis orofarngea se adquiere, frecuente-mente, de infecciones de la mucosa vaginal materna,durante el paso del nio a travs del canal del parto (15-18). Sin embargo, existe un artculo que nos informa laaparicin de candidiasis en cinco neonatos nacidosmediante cesrea (17).

Es 35 veces ms comn en neonatos con madresinfectadas (candidiasis vulvovaginal) que en los recinnacidos con madres no infectadas (17,18).

La Candida Albicans aparece en un 11-17% de muje-res asintomticas no embarazadas y en un 25-33% demujeres embarazadas (18).

Aproximadamente el 20% de recin nacidos demadres con cultivos vaginales positivos se traducen encultivos positivos de su cavidad oral y el 11,4% desarro-lla una candidiasis orofarngea (18).

La Candida Albicans tambin se puede transmitirdurante la lactancia a travs de la piel de la madre, o de

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Fig. 4. Quistes de la lmina dental.

sus manos o de biberones mal esterilizados. Las tetinasde goma y el bicarbonato sdico en el que se sumergentambin pueden ser considerados como fuente de infec-cin (16,18).

Tambin se puede producir la infeccin nosocomialde Candida Albicans, o, incluso la infeccin en el hogar(15,17,18).

No se ha demostrado tampoco que el nacimiento pre-maturo constituya un factor predisponente en este tipode infeccin neonatal (17).

PREVALENCIA

La incidencia de candidiasis orofarngea en los naci-mientos vara del 1-37% y, segn algunos autores, esmayor en nios alimentados mediante lactancia artifi-cial que los alimentados mediante lactancia materna(18). Otros, en cambio, no encuentran diferencias entrelas incidencias de ambos grupos (17).

Segn Nelson (15), esta infeccin es rara ms all delperiodo neonatal, apareciendo en lactantes y nios debi-litados o en aqullos que reciben tratamiento con anti-biticos o inmunosupresores.

La infeccin nosocomial en enfermera se observ enun 7,2%, y la infeccin en el hogar ocurra en un 10,1%(18).

En dos estudios, alemn y britnico, se observ unaincidencia de candidiasis orofarngea del 12,6% en neo-natos sanos, en los que se aisl Candida Albicans en elprimer da de vida. La localizacin ms frecuente erapiel y tracto gastrointestinal. El pico de prevalencia decolonizacin se observ el da 28 de vida (20,2%), conuna disminucin al 11% el da 70 (18).

En un estudio estadounidense, el intervalo entre elprimer cultivo positivo y la aparicin clnica de la enfer-medad del cuadro era de 3,4 das (18). Otros autores,como Epstein, observaron un periodo de incubacin de4 a 13 das (18).

PATOGENIA

De todas la especies de Cndida, la Candida Albi-cans es la ms adherente a las clulas de epitelio hu-mano. Se ha sugerido que la adherencia es un factor im-portante en la habilidad que presentan estosmicroorganismos en colonizar y causar la enfermedad(17). Se ha observado que, durante la primera semanade vida, la capacidad de adherencia a las clulas del epi-telio oral vara notablemente. Este aumento de la adhe-rencia podra tener un importante papel en el desarrollode la enfermedad en el periodo neonatal (17).

Las caractersticas clnicas tpicas de este cuadro sehacen evidentes de los 5 a los 8 das de vida, encontrn-dose cultivos positivos de Cndidas de 3 a 5 das des-pus. Si no se obtienen cultivos positivos de Cndidas altercer da de vida, la candidiasis rara vez se desarrolla, ano ser que existan factores asociados del tipo de inmu-nodeficiencias (17).

Los factores inmunolgicos tambin podran tener unpapel importante en el desarrollo de esta infeccin. Alnacer, el nio estara protegido contra la Cndida gra-

cias a los anticuerpos adquiridos a travs de barreratrasplacentaria (17).

Las defensas inmaduras del huesped y el incompletoestablecimiento de la flora normal gastrointestinal son,probablemente, las razones por las que la Cndida Albi-cans acte casi siempre como patgeno en el neonato yen el nio pequeo, ya que, hasta varios meses ms tar-de, el nio no puede combatir estos hongos (17).

CLNICASe han descrito tres cuadros clnicos de candidiasis

orofarngea, de los cuales, la candidiasis pseudomem-branosa aguda es el tipo ms comn en nios (18).

Las lesiones se vuelven visibles como parches blan-cos perlados en las superficies mucosas. Estn localiza-dos normalmente en la mucosa yugal, lengua y enca, y,menos frecuentemente, en paladar blando y vula (18).

La membrana mucosa de toda la cavidad oral est,algunas veces, cubierta por pseudomembranas adheren-tes, blanquecinas, amarillentas o grisceas, compuestaspor clulas epiteliales, leucocitos, queratina y restos ali-mentarios asociados con blastosporas y pseudohifas for-mados por la Candida Albicans (18).

TRATAMIENTO

Existen pocas publicaciones que avalen el curso yduracin de las candidiasis orofarngeas no tratadas.Kozinn y cols. y algunos autores (18) observaron unaduracin de 23-59 das en tres nios recin nacidos queno recibieron tratamiento para la candidiasis orofarn-gea. Como demuestran otros estudios, esta duracin sereduce notablemente por el tratamiento antifngico(18). Otros autores (17) sealan el intervalo de 30 daspara la resolucin espontnea de la infeccin, y 30 horaspara la respuesta de los pacientes ante la terapia antifn-gica (17).

Las modalidades de tratamiento incluyen medica-mentos con limitada o nula absorcin en el tracto gas-trointestinal: violeta genciana, nistatina, anfotericina B,miconazol y clotrimazol; y agentes que s son absorbi-dos: flucitosina, ketoconazol, fluconazol e itraconazol.Todos ellos forman parte del tratamiento de la candidia-sis orofarngea en neonatos y nios pequeos. Losresultados obtenidos con los medicamentos no absorbi-bles son tales que no parece justificado el empleo oralde agentes absorbibles (18).

Violeta genciana

Fue introducida como tratamiento por Faber y Di-ckey en 1925, disminuyendo el empleo de formaldehdoy mercurocromo empleados hasta la fecha. Estos auto-res empleaban una solucin acuosa al 1% de VioletaGenciana una vez al da, y consiguieron eliminar la can-didiasis orofarngea en la totalidad de los 14 pacientesque trataron. Las tres recurrencias que aparecieron seresolvieron con una concentracin de Violeta Gencianade 10 g/ml (18).

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La experiencia clnica durante las recientes dcadasha demostrado que la Violeta Genciana es moderada-mente efectiva, ya que este agente causa irritacin,necrosis y ulceracin de la mucosa tras un prolongadoempleo (17,18); estas secuelas, normalmente, desapa-recen rpidamente al suspender este tipo de medica-cin (17).

Nelson (15) propone su empleo en solucin acuosa al1%, una o dos veces diarias (15).

Hebert propone la administracin de una solucinacuosa del 0,5 al 1% de Violeta Genciana, aplicada enel rea afectada dos veces al da, como solucin a loscasos refractarios de este tipo de candidiasis (17). Y sise emplea como medicacin de primera eleccin,advierte que su administracin estar limitada a un rgi-men de 2 veces al da durante tres das, para prevenir losefectos secundarios de este frmaco antifngico (17).

Algunos estudios han sugerido que este agente es unposible mutagnico o carcinogentico, pero no existenestudios que avalen la aparicin de cncer como resulta-do de la exposicin humana de estos agentes (18).

La evaluacin visual de los resultados clnicos obte-nidos con Violeta Genciana es impedida por la densidaddel colorante. Adems, los polienos de la Violeta Gen-ciana actan nicamente en la boca y no eliminan laCndida Albicans del tracto gastrointestinal (18).

Nistatina

Es un polieno que tiene actividad antifngica. Seextrae del actinomice Streptomyces Noursei. Este agen-te tiene accin fungisttica contra la Candida Albicansy accin fungicida a elevadas concentraciones. Es pocosoluble en agua y su relativa solubilidad explican suincapacidad para resultar efectiva en concentracin san-gunea tras su administracin oral (18).

Algunos autores observaron que despus de adminis-trar 1,4 millones de unidades de nistatina por va oral, laconcentracin serolgica que se alcanzaba era de 9UI/ml. No se detectaba nistatina en el suero de neonatostras la administracin de 450.000 unidades diarias (18).

La suspensin acuosa de nistatina sabe amarga. Porello, los preparados comerciales contienen elevadascantidades de azcar (alrededor de 0,66 g/ml), lo queprovoca que posea una elevada osmolalidad (2.800mOs/l); ello hace que no sea aconsejable su administra-cin en bebes prematuros (18).

Aplicada oral o tpicamente, la nistatina suele care-cer de reacciones adversas. Cuando se administran ele-vadas dosis orales durante largos periodos de tiempo,pueden aparecer problemas gastrointestinales, includasnauseas y vmitos como las comunes. Este autor (18),revisando los artculos de tratamiento de esta patologa,encontr una incidencia de estos efectos del 5,2%.

La concentracin mnima inhibitoria de nistatina con-tra la Candida Albicans es de 6,4 g/ml en unos estu-dios, y 2 g/ml en otros. En ambos se observ que la nis-tatina era menos efectiva que la anfotericina B (21).

Aproximadamente el 90% de nistatina administradapor va oral es inactivada en las heces. Tras la adminis-tracin oral de 150.000 unidades, tres veces al da, seencontr una concentracin en heces de 4.500 UI/g. Sin

embargo, en la mayora de las muestras fecales, las con-centraciones fueron inferiores a 500 UI/g (18).

La dosis de la suspensin de nistatina contina sien-do un aspecto muy controvertido en los estudios msrecientes (18).

Dobas, en 1957, recomendaba que de 100 a 200.000unidades, tres veces al da, diariamente, eran general-mente suficientes, y, en casos severos, se podra intentarcon 1.000.000 de unidades, 4 veces o ms al da (18).

Hebert sugiere la siguiente pauta de administracinde nistatina en suspensin oral: 100.000 unidades apli-cadas directamente en la lengua, 4 veces al da, durante7 das. Para los pacientes con resistencias indica laadministracin de 400.000 unidades, 4 veces al da,durante 7 das (17).

En estudios recientes se ha evidenciado que, cuandola clnica remite, los cultivos frecuentemente siguensiendo positivos durante y despus del tratamiento connistatina (18).

El problema inherente bsico de emplear la suspen-sin para el tratamiento de una condicin oral en niospequeos ya se conoce: la suspensin de nistatina nose adhiere a la mucosa oral y, adems, se puede tragar,haciendo que la duracin del contacto con las reasinfectadas constituya una variable incontrolable del tra-tamiento. Sus posibles efectos de su dilucin en salivatampoco pueden ser controlados (18).

Para solucionar este problema, Mansour y Gefandrecomiendan el empleo de supositorios de nistatina (18).

Los geles orales de nistatina han sido comercializa-dos en numeroso pases europeos. En un estudio compa-rativo randomizado, los resultados de dos de estos gelesfueron muy pobres, obtenindose un ratio de curacinclnica cercano al 50% (18).

Anfotericina BEs otro polieno con accin antifngica derivado del

Streptomyces nodosus, con un amplio espectro de acti-vidad. Es estable en agua, su suspensin es inspida, yno contiene azcares. Sin embargo, su osmolalidad tam-bin es elevada (1.700 mOsm/ml) (18).

Recientemente se ha incorporado una suspensin deanfotericina B, que hasta ahora no estaba comercial-mente disponible en Estados Unidos.

La anfotericina B es ms efectiva que la nistatinacontra la Candida albicans. a una concentracin de 0,5ug/ml inhibe la totalidad de las 332 cepas aisladas (18).

La anfotericina B es tan efectiva como el clotrimazoly levemente menos activa que el miconazol (18).

Algunos estudios han evaluado el tratamiento consuspensin de anfotericina B en cCandidiasis orofarn-gea en neonatos (18).

Blaschke, Hellmesen y Schwarze administraron dia-riamente dosis de 80 mg de anfotericina B en suspensina nios prematuros con peso inferior a 1.500 g, y dosis de160 mg a nios cuyo peso corporal era superior a 1.500g, respectivamente; y encontraron concentraciones feca-les entre 0,6 y 22 g/g y concentraciones sricas entre0,6 y 0,58 g/ml. Dichas concentraciones sricas corres-pondan del 10 al 20% de las concentraciones observadasdurante el tratamiento parenteral con anfotericina B. Los

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mismos autores constataron tambin que el 90% de laanfotericina B administrada oralmente era inactivada enlas heces. Las concentraciones fecales deberan ser por lomenos 4 veces superiores a la concentracin mnimainhibitoria para la Candida Albicans (17).

FOSAS CONGNITAS DEL LABIO INFERIORINTRODUCCIN

Las fisuras congnitas de labio inferior son malfor-maciones poco comunes descrita por primera vez porDemarquay en 1845 (19-21).

No fue hasta 1954, cuando Van Der Woude describila coexistencia de esta lesin con otras anormalidades(20,21).

CLNICAClnicamente aparece como una depresin asintom-

tica en el bermelln del labio inferior, suelen tener de 1a 4 mm de profundidad (20,21), con o sin secrecin dematerial mucoso, circunscrita por una elevacin del teji-do labial de 2-4 mm de alto (26,27). A veces segreganpequeas cantidades de saliva, pero la mayora son asin-tomticas (20,21).

LOCALIZACINAunque normalmente son bilaterales, pueden apare-

cer variaciones (3,19,20):Hoyuelo simple asimtrico (20).Hoyuelo simple central(20,21).Hoyuelos simultneos del labio superior y frenillo

(20,21).Adherencias del maxilar superior e inferior (20).

ESTADOS ASOCIADOS A ESTA PATOLOGALas fisuras labiales congnitas suelen aparecer aso-

ciadas a labio leporino y/o fisura palatina en el sndro-me Van der Woude (19). Torres (20) presenta una fre-cuencia de asociacin entre el 79-80% de los casos, yCabrerizo (21) entre el 57-70% de los casos.

Tambin pueden aparecer asociadas con agenesia depremolares, sindactilia, pterigia popliteal, adhesionesentre el maxilar y la mandbula y el sndrome de PierreRobin (19,21).

En ocasiones se asocian a hoyuelos preauriculares.Los trayectos fistulosos que a veces existen, puedenalcanzar una longitud de 5-25 mm, y finalizan en elmsculo orbicular del labio (20,21).

Otros autores las encuentran asociadas a otras altera-ciones extraorales del tipo de: pies equinovaros, sndro-me poplteo palmar y alteraciones oculares (21).

PREVALENCIA

La incidencia de estas hendiduras, segn Torres ycols., es de 1 de cada 75.000-100.000 personas (20,21).

No existe predileccin por ningn sexo (23, 24).

ETIOLOGADiferentes teoras embriolgicas han intentado expli-

car el origen de estos hoyuelos. Sicher y Pohl (20),observaron que en embriones humanos entre 5 y 12,5cm de longitud, existan pequeas invaginaciones situa-das en la rama mandibular, las cuales se obliteran gra-dualmente excepto en la terminacin ceflica. Estoscanales se hacen cada vez ms profundos y son incorpo-rados al labio inferior, tornndose en fstulas labialescongnitas (20).

En lo referente a la herencia, no existe una uniformi-dad de criterio. Van Der Woude estableci el origen enun nico gen dominante de expresividad variable(20,21). Cervenka estableci una herencia autosmicadominante de expresividad variable y alta penetracin(alrededor del 80%) (20,21).

HISTOLOGAEl epitelio que recubre el hoyuelo es un epitelio esca-

moso estratificado y se contina con el del labio (20).Tambin se pueden observar clulas embrionarias

inmaduras (20).

TRATAMIENTO

Si fuera necesario, el tratamiento consistira en laextirpacin quirrgica de las fstulas (21).

HAMARTOMAS VASCULARES CONGNITOSLos hamartomas vasculares representan proliferacio-

nes de conductos linfticos o sanguneos (10). Se han definido varios subtipos basados en la presen-

tacin clnica y en las caractersticas distintivas histol-gicas. Este ltimo incluye el tipo de vasos y su calibre,la existencia de prominencias endoteliales, y la organi-zacin estructural de los componentes vasculares. Loshamartomas vasculares congnitos se pueden presentarcomo lesiones elevadas rojo-azuladas (10).

LINFANGIOMAS CONGNITOS ORALESCLNICA

Los linfangiomas congnitos orales se suelen presen-tar superficialmente, ms comnmente en la lengua,como lesiones vesiculares exofticas mientras que loslinfangiomas profundos se presentan como masaspobremente mal definidas sin cambios en la superficie.Tiene particular relevancia una forma de linfangiomallamada linfangioma alveolar, que, segn Peters, sola-mente ha sido documentado en neonatos afroamerica-nos y, ocurre frecuentemente en mltiples cuadrantes,en la enca en la parte posterior del maxilar o en la zonaalveolar lingual tambin en la parte posterior (10).

Los linfangiomas del reborde alveolar se han identi-ficado en neonatos en diversos estudios. Se describen

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como lesiones azuladas, elevadas, llenas de fludo, loca-lizadas en la parte posterior de los rebordes maxilar ymandibular (Figs. 5 y 6).

PREVALENCIATodas las lesiones halladas en el estudio realizado

por Jorgenson, un total de 2.092, ocurran en neonatosde raza negra, con un ratio de incidencia del 3,6% (25).

Friend observ un aumento de la incidencia de estetipo de lesiones si las madres de los nios eran adoles-centes (12).

HALLAZGOS HISTOLGICOSHistolgicamente, la lesin exoftica estaba rodeada

por una fina capa de epitelio escamoso estratificadohiperquerattico. En su interior se observaba una redformada por numerosos capilares finos con las paredesdilatadas, rodeados por una trama colgena dilatada ynumeroso canales vasculares (22).

DIAGNSTICO DIFERENCIALSe debe considerar el realizar un diagnstico diferen-

cial con los siguientes hallazgos del periodo neonatal (22):

Dientes natales.Perlas de Epstein.Quistes de la lmina dental.Ndulos de Bohn.Quistes mucosos de retencin.Quistes de erupcin.Hemangiomas.

TRATAMIENTO

El tratamiento convencional de este tipo de lesionesconsiste en la extirpacin quirrgica. Aunque tambinse han descrito otras opciones de tratamiento como sonla marsupializacin y la crioterapia, e incluso la regre-sin espontnea de los mismos (22).

CASOS CLNICOSEste autor (22) nos presenta dos casos clnicos de lin-

fangiomas alveolares en dos recin nacidos de razanegra. Ambos presentaban lesiones azuladas, fluctuan-tes, elevadas y llenas de lquido de 5 mm de dimetro enel reborde alveolar posterior derecho del maxilar eizquierdo mandibular. Se decidi realizar una biopsiaescisional y aspiracin del contenido de la lesin pre-sente en el maxilar bajo anestesia local (29). Una sema-na ms tarde el lugar de la lesin haba curado sinsecuelas. La lesin localizada en la mandbula comenza regresar espontneamente cuando el nio tena 17,5semanas de vida (22).

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Fig. 5. Fibroma perifrico osificante.

CORRESPONDENCIA:M. MiegimollePaseo San Francisco de Sales, 19 12 D28003 MadridFig. 6. Linfagioma.

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